jazyk / language:
INTERAKTÍVNA KONFERENCIA
MLADÝCH VEDCOV
Späť do sekcie

Hľadanie mutácií vo vybraných exónoch génov SNCA, VPS35, EIF4G1 a SYNJ1 u slovenských pacientov postihnutých Parkinsonovou chorobou


Prejsť do diskusie

Hľadanie mutácií vo vybraných exónoch génov SNCA, VPS35, EIF4G1 a SYNJ1 u slovenských pacientov postihnutých Parkinsonovou chorobou

Csaba Bognár 1 Marian Baldovič 1 Andrea Zaťková 2 Ľudevít Kádaši 2,1

1Univerzita Komenského v Bratislave, Prírodovedecká fakulta, Katedra molekulárnej biológie, Mlynská dolina, Bratislava 4, 842 15
2Ústav molekulárnej fyziológie a genetiky, Slovenská akadémia vied, Vlárska 5, Bratislava 833 34
bogeecs@gmail.com

Parkinsonova choroba (Parkinson disease - PD) je po Alzheimerovej chorobe druhé najčastejšie progresívne neurodegeneratívne ochorenie. Na Slovensku trpí touto chorobou približne 15000 pacientov [1].  Mutácie v génoch SNCA, UCH-L1, LRRK2, GIGYF2, HTRA2/Omi, VPS35, EIF4G1 spôsobujú autozomálne dominantnú formu ochorenia. Mutácie v génoch parkin, PINK1, DJ-1, ATP13A2, PLA2G6, FBXO7, DNAJC6 a SYNJ1 majú za následok autozomálne recesívnu formu [2, 3].

V roku 1996 bol popísaný prvý lokus pre PD − PARK1. V tomto lokuse sa nachádza alfa-synukleín (SNCA), čo je hlavnou zložkou inklúznych Lewyho teliesok u pacientov s PD. Doteraz identifikovali v SNCA tieto patogénne bodové  mutácie: A53T, A30P, E46K, H50Q, G51D. Relatívne nedávno (2011) našli mutáciu D620N v géne VPS35 pomocou  exómového sekvenovania vo viacgeneračných PD rodinách zo Švajčiarska a z Rakúska. Gén VPS35 kóduje protein „vacuolar protein sorting 35 homolog“, čo je súčasťou komplexu riadiaceho retromérny transport cargo molekúl. V 2011 celogenómovou väzbovou analýzou a následným priamym sekvenovaním našli v géne EIF4G1 heterozygotnú mutáciu R1205H vo viacerých  rodinách rôzneho etnického pôvodu. Proteín eIF4G1 zohráva úlohu v translácií proteínov u cicavcov. V roku 2013 pomocou homozygotného mapovania v kombinácií s celogenómovým sekvenovaním identifikovali homozygotnú missense mutáciu (R258Q) v SYNJ1 géne, ktorá spôsobila skorú formu PD [2, 3, 4, 5].

Pomocou sekvenovania 2-6. exónov génu SNCA, 23. exónu EIF4G1, 15. exónu VPS35 a 5. exónu SYNJ1  u 150 nepríbuzných PD pacientoch sme nenašli žiadne patogénne mutácie. V géne SNCA sme našli intronické polymorizmy rs35135226, rs112784542, rs145304567 v heterozygotnom stave u viacerých pacientov. Exonické polymorfizmy v našom súbore boli nájdené v génoch SNCA, kde sa jednalo o Y136Y (rs76642636) a v géne VPS35 sme našli H646H (rs168745). V génoch SYNJ1 a EIF4G1 sme neidentifikovali polymorfizmy.

Aj keď sme našli iba polymorfizmy u pacientov, má zmysel pokračovať v mutačnom skríningu lokusov asociovaných so vznikom PD, pretože tieto analýzy prispejú k presnejšej diagnostike ochorenia, a tým aj k možnosti výberu efektívnejšej liečby, čo u pacientov napomôže minimalizovaniu nepríjemných vedľajších účinkov spôsobených užívaním nesprávnych liekov.

Chceme sa poďakovať všetkým pacientom a ich rodinám.
[1] Benetin J. et al. (2007) Ako žiť s Parkinsonovou chorobou. Lundbeck Slovensko s.r.o., Bratislava, p. 7.
[2] Spatola M., Wider C. (2014) Parkinsonism Relat Disord. 20 Suppl 1, p35.
[3] Bonifati V. (2014) Parkinsonism Relat Disord. 20 Suppl 1,p23.
[4] Polymeropoulos M. H., Higgins J. J., Golbe L. I., et al. (1996) Science. 274, p.1197.
[5] Zimprich A., Benet-Pagès A., Struhal W., et al. (2011) Am J Hum Genet. 89(1), p.168.
Zdá sa, že Váš internetový prehliadač nepodporuje prehliadanie PDF dokumentov.
Pre zobrazenie súboru je potrebné maš nainštalovaný Adobe Reader.

Diskusia

Erik Mingyár
Pasívny
;-) 25.05.2014 20:59
Cauko Csaba, mna by zaujimalo, ci existuju rozne typy liecby na jednotlive typy mutacii pri tejto chorobe, teda ci odhalenie mutacie napovie ze trebars tento liek je vhodnejsi ako iny, dakujem
Csaba Bognár
Pasívny
Re: ;-) 26.05.2014 07:58
Ahoj, co sa tyka liecby je zname iba to ze niektore mutacie v urcitiych genoch (hlavne v LRRK2 a SNCA) sposobuju to ze pacienti maju (vacsinou) lepsiu odpoved na dopaminergicku liecbu.
Guest
. 26.05.2014 07:57
Ahoj, co sa tyka liecby je zname iba to ze niektore mutacie v urcitiych genoch (hlavne v LRRK2 a SNCA) sposobuju to ze pacienti maju (vacsinou) lepsiu odpoved na dopaminergicku liecbu.
Erik Mingyár
Pasívny
:) 26.05.2014 20:26
dakujem za odpoved
otázky 28.05.2014 15:58
Dobrý deň Csaba! Veľmi pekná práca! Chcela by som sa opýtať, či na Slovensku je taký pacient, u ktorého sa na zakláde konkrétnej mutácie bol zmenený liečebný postup? Resp. či sa to praktizuj...Zobraziť celý komentár
Csaba Bognár
Pasívny
Re: otázky 29.05.2014 09:59
Dobry den. Liecba tohto ochorenia je skoro vzdy rovnaka, kedze symptomy sposobuje nedostatok dopaminu v mozgu, prvym krokom je podavanie Levodopy pacientom aby sa zistilo ci odpovedaju na liecbu, ked ano a m...Zobraziť celý komentár
Re: Re: otázky 04.06.2014 16:00
Csaba! Ďakujem pekne za odpovede! :) Chcela by som sa ešte opýtať, či sa zaoberáte aj s inými ochoreniami (okrem PD)?
Csaba Bognár
Pasívny
Re: Re: Re: otázky 04.06.2014 16:08
Ja osobne pokracujem aj vo svojej diplomovke, co je diagnostika Rettovho syndromu. Ako pracovny tim okolo Prof.Kadasiho kazdy ma na starosti diagnostiku nejakych ochoreni ako Neurofibromatoza, nesyndromova h...Zobraziť celý komentár
Re: Re: Re: Re: otázky 04.06.2014 16:22
Super! hneď sa na to idem aj pozrieť :) ďakujem pekne
Naši partneri
Generálny partner

Partneri
Špeciálne poďakovanie
Mediálni partneri
Inzercia zadarmo
Usporiadateľ